Calcifying odontogenic cyst with AOT-like features: a case report and literature review / Cisto odontogênico calcificante com características adenomatóides: relato de caso e revisão de literatura

Odontogenic lesions are a heterogeneous group of diseases that presents differences in their biological behavior and the occurrence of variable inductive interactions. Calcifying odontogenic cyst (COC), or Gorlin's cyst, is a well-recognized example of these lesions. We describe a case of COC with AOT-like areas and highlights its morphological diversity. A 60-year-old pheoderma man presented with a large swelling in the anterior buccal region of the mandible. Panoramic radiography revealed a well-defined, unilocular, radiolucent lesion associated with important root resorption. Complete enucleation of the lesion was performed and the histopathological findings met the criteria for the diagnosis of COC, although the cyst exhibited unusual AOT-like features. The patient has been recurrence free for 6 months after surgery. COCs with AOT-like features are rare, and reflect the multipotentiality and complexity of the inductive effects of the odontogenic epithelium with the ectomesenchyme. Enucleation seems to be the most indicated treatment, similar to classical COC (AU)

As lesões odontogênicas são um grupo heterogêneo de patologias que apresentam diferenças no seu comportamento biológico, e ocorrência de interações indutivas variáveis. O cisto odontogênico calcificante (COC), ou cisto de Gorlin, é um exemplo bem conhecido destas lesões. Descrevemos um caso de COC com áreas adenomatóides e destacamos a sua diversidade morfológica. Paciente do sexo masculino, 60 anos de idade, apresentou um aumento de volume na região anterior da mandíbula. A radiografia panorâmica revelou uma lesão bem definida, unilocular e radiolúcida associada a uma reabsorção radicular importante. A enucleação completa da lesão foi realizada e os achados histopatológicos preencheram os critérios para o diagnóstico de COC, embora o cisto exibisse características adenomatóides pouco usuais. O paciente permanece livre de recidivas durante 6 meses após a cirurgia. Os COCs com características adenomatóides são raros, e refletem a multipotencialidade e complexidade dos efeitos indutivos do epitélio odontogênico com o ectomesênquima. A enucleação parece ser o tratamento mais indicado, semelhante ao COC clássico. (AU)

Tumor Odontogénico Adenomatoide Quístico, presentación inusual. Reporte de dos casos

RESUMEN: El tumor odontogénico adenomatoide es un tumor benigno, poco común, que corresponde al 2-7% de los tumores odontogénicos. Se presenta con mayor prevalencia en la segunda década de vida y se ubica preferentemente en maxilar anterior. Es una lesión encapsulada, no agresiva, de crecimiento lento, que puede pasar desapercibida durante años. Deriva del epitelio odontogénico, y se caracteriza histológicamente por células epiteliales dispuestas en nidos, remolinos o cordones con escaso tejido conjuntivo. Puede presentar estructuras canaliculares un patrón ductiforme, con calcificaciones y presenta cápsula. El presente estudio reporta dos casos, el primero es una mujer de 30 años y el segundo el de un hombre de 36 años, ambos con un tumor odontogénico adenomatoide ubicado en zona maxilar anterior derecha, asintomático, sin asociación con diente incluido y de presentación quística a nivel imagenológico e histopatológico. Se discuten características clínicas, radiográficas, histopatológicas y terapéuticas de los casos.

ABSTRACT: Adenomatoid odontogenic tumor is a benign, rare tumor that accounts for 2-7% of odontogenic tumors. It appears with greater prevalence in the second decade of life and is located preferentially in the anterior maxilla. It is a slow-growing, non-aggressive, encapsulated lesion that can go unnoticed for years. It is derived from the odontogenic epithelium, and is characterized histologically by epithelial cells arranged in nests, eddies, or cords with little connective tissue. It may have canalicular structures and a ductiform pattern, with calcifications and it has a capsule. The present study reports two cases, the first is a 30-year-old woman and the second is a 36-year-old man, both with an adenomatoid odontogenic tumor located in the right anterior maxillary area, asymptomatic, without association with an included tooth and cystic presentation at the imaging and histopathological levels. The clinical, radiographic, histopathological and therapeutic characteristics of the cases are discussed.

Hallazgo de un Tumor Odontogénico Adenomatoide en una paciente adolescente / Descoberta de um tumor odontogênico adenomatóide em um paciente adolescente / Finding of an Adenomatoid Odontogenic Tumor in an adolescent patient

El tumor odontogénico adenomatoide (TOA), fue descripto en 1905 por Steensland. En el año 2005, la OMS lo clasificó como una neoplasia benigna constituida por epitelio odontogénico con estroma fibroso sin ectomesénquima odontogénico. El diagnóstico diferencial del TOA debe hacerse con el quiste dentígero, ameloblastoma uniquístico y tumor odontogénico epitelial calcificante. En el presente artículo se presenta el caso de una paciente femenina de 14 años que concurre al servicio de odontología del "H.I.G.A. Presidente Perón de Avellaneda", que al análisis intraoral, se detectó un abombamiento de la tabla ósea vestibular de la zona anterior de la hemi-mandibula derecha a nivel de caninos y premolares, indoloro, de consistencia sólida, bordes definidos, sin crepitación, no identificado por la paciente con ausencia de la pieza 44 y persistencia del 84. Se realizó ortopantomografia de rutina y TAC de macizo cráneo-facial, para la planificación del abordaje quirúrgico y evaluar relación con estructuras nobles. Se decide intervenirla bajo anestesia general para la extirpación quirúrgica de la lesión, obteniendo en el estudio anatomopatología como resultado Tumor Odontogénico Adenomatoide o TOA, por lo que se realizaron controles durante 10 meses, continuando en la actualidad con los mismos. El pronóstico del TOA es bueno, la tasa de recurrencia es de 0,2%. En nuestro caso la decisión fue de una cirugía conservadora sin regeneración ósea debido a la edad de la paciente, y la cercanía del paquete vasculonervioso dentario inferior y su ramal terminal mentoniana, en donde los controles posquirúrgicos demostraron una buena evolución con recuperación de la sensibilidad y la no recidiva de la entidad tumoral.

O tumor odontogênico adenomatóide (TOA) foi descrito em 1905 por Steensland. Em 2005, a OMS classificou-a como uma neoplasia benigna constituída por epitélio odontogênico com estroma fibroso sem ectomesênquima odontogênico. O diagnóstico diferencial da TOA deve ser feito com o cisto dentígero, ameloblastoma unicístico e tumor odontogênico epitelial calcário. Este artigo apresenta o caso de uma paciente de 14 anos, do sexo feminino, que frequenta o serviço odontológico do "HIGA Presidente Perón da Avellaneda", que na análise intraoral detectou abaulamento da mesa óssea vestibular na região anterior do Hemi-mandíbula direita ao nível dos caninos e pré-molares, indolor, de consistência sólida, bordas definidas, sem crepitação, não identificada pelo paciente com ausência de dente 44 e persistência do dente 84. Ortopantomografia de rotina e maciço craniofacial foram realizados para planejamento da abordagem cirúrgica e avaliação da relação com estruturas nobres. Optou-se por intervir sob anestesia geral para a retirada cirúrgica da lesão, obtendo no estudo anatomopatológico como resultado Tumor Odontogênico Adenomatóide ou TOA, para os quais foram realizados controles por 10 meses, continuando com eles atualmente. O prognóstico para TOA é bom, a taxa de recorrência é de 0,2%. Em nosso caso, optou-se por uma cirurgia conservadora sem regeneração óssea devido à idade do paciente, e à proximidade do feixe neurovascular dentário inferior e seu ramo mandibular terminal, onde os controles pós-operatórios apresentaram boa evolução com recuperação da sensibilidade e a não recorrência da entidade tumoral.

The adenomatoid odontogenic tumor (AOT) was described in 1905 by Steensland. In 2005, the WHO classified it as a benign neoplasm consisting of odontogenic epithelium with fibrous stroma without odontogenic ectomesenchyme. The differential diagnosis of AOT should be made with the dentigerous cyst, unicystic ameloblastoma and calcifying epithelial odontogenic tumor. This article presents the case of a 14-year-old female patient who attends the dental service of the " HIGA President Perón to Avellaneda", who, upon intraoral analysis, detected a bulging of the vestibular bone table in the anterior area of the Right hemi-mandible at the level of the canines and premolars, painless, of solid consistency, defined edges, without crepitation, not identified by the patient with absence of tooth 44 and persistence of 84. Routine orthopantomography and craniofacial massif were performed to plan the surgical approach and evaluate the relationship with noble structures. It was decided to intervene under general anesthesia for the surgical removal of the lesion, obtaining in the anatomopathology study as a result Adenomatoid Odontogenic Tumor or TOA, for which controls were carried out for 10 months, continuing with them at present. The prognosis for TOA is good, the recurrence rate is 0.2%. In our case, the decision was for conservative surgery without bone regeneration due to the age of the patient, and the proximity of the inferior dental nerve bundle and its terminal chin branch, where the postoperative controls showed a good evolution with recovery of sensitivity and the non-recurrence of the tumor entity.

Tumor odontogénico adenomatoide en dos adolescentes / Adenomatoid odontogenic tumor in two adolescents

Se describen 2 casos clínicos de adolescentes de ambos sexos, quienes presentaron edemas en el lado izquierdo de la mandíbula con reabsorción dental y en la porción anterior del maxilar, respectivamente. La histopatología reveló una variante folicular intraósea del tumor odontogénico adenomatoide. El tratamiento quirúrgico empleado fue una enucleación con resultados satisfactorios.

Two cases reports of adolescents from both sexes are described, they presented edemas in the left side of the maxillary with dental reabsorption and in the anterior portion of the maxillary, respectively. The histopathology revealed an intraosseous folicular variety of the adenomatoid odontogenic tumor. The surgical treatment used was an enucleation with satisfactory results.

Tumor odontogénico adenomatoide extrafolicular de localización mandibular / Mandibular extrafollicular adenomatoid odontogenic tumor

Introducción: el tumor odontogénico adenomatoide es un tumor odontogénico benigno compuesto por epitelio odontogénico con estroma fibroso maduro sin participación del ectomesénquima. Representa entre el 2 por ciento y el 7 por ciento de estos tumores. Más del 90 por ciento aparecen antes de los 30 años con tres variantes clínicas: folicular, extrafolicular y periférica. Su aspecto clínico-radiográfico varía y puede ser confundido con otras lesiones quísticas o neoplásicas de la cavidad bucal, por lo que es necesario el diagnóstico anatomopatológico. Objetivo: presentar un caso de un tumor odontogénico adenomatoide extrafolicular mandibular. Presentación del caso: paciente femenina de 12 años de edad, con aumento de volumen asintomático en la encía mandibular del lado izquierdo, sin antecedentes patológicos de interés, de tiempo de evolución no precisado. Al examen físico se observó aumento de volumen de forma redondeada de 1,5 cm que desplazaba la encía mandibular izquierda entre incisivo lateral y canino. La radiografía reveló una lesión radiolúcida unilocular entre 42 y 43 que expandía la cortical ósea. Se detectó ausencia de vitalidad pulpar de estos dientes. Con el diagnóstico clínico de quiste periapical se realizó excisión quirúrgica, se envió la muestra al laboratorio de Anatomía Patológica, y se concluyó el diagnóstico de tumor odontogénico adenomatoide extrafolicular. Conclusiones: el tumor odontogénico adenomatoide, más común en la maxila, puede presentarse en la mandíbula. Los hallazgos clínico-radiográficos semejan otras lesiones odontogénicas como quistes dentígeros, otras neoplasias y lesiones periapicales inflamatorias, siendo el diagnóstico anatomopatológico el concluyente(AU)

Introduction: adenomatoid odontogenic tumor is a benign odontogenic tumor composed of odontogenic epithelium with mature fibrous stroma without ectomesenchymal involvement. It represents between 2 percent and 7 percent of these tumors. More than 90 percent appear before age 30, with three clinical variants: follicular, extrafollicular and peripheral. Its clinical-radiographic aspect may vary, and it may be confused with other cystic or neoplastic lesions of the oral cavity, hence the need for an anatomo-pathological diagnosis. Objective: present a case of mandibular extrafollicular adenomatoid odontogenic tumor. Case presentation: afemale 12-year-old patient presents with asymptomatic left mandibular gum swelling, with no pathological antecedents of interest and an imprecise time of evolution. Physical examination found a round 1.5 cm swelling displacing the left mandibular gum between the lateral incisor and the canine. Radiography revealed a unilocular radiolucent lesion between teeth 42 and 43 expanding the cortical bone. The teeth involved showed no pulpal vitality. Upon reaching a clinical diagnosis of periapical cyst, surgical excision was performed and a sample was submitted to the Anatomical Pathology laboratory. The anatomo-pathological diagnosis was extrafollicular adenomatoid odontogenic tumor. Conclusions: though more common in the maxilla, adenomatoid odontogenic tumors may also occur in the mandible. Clinical and radiological features may be similar to those of other odontogenic lesions, such as dentigerous cysts, other neoplasms and periapical inflammatory lesions; therefore, the final diagnosis should be provided by anatomo-pathological evaluation(AU)

Epithelial odontogenic tumors: analysis of 156 cases in a Brazilian population / Tumores odontogénicos epiteliales: análisis de 156 casos en una población brasileña

The objective of this study was to determine the distribution of epithelial odontogenic tumors diagnosed histologically in a period of 41 years in a Brazilian population according to age, gender, site affected and compare these data with previously reported studies from other countries. Data of epithelial odontogenic tumors diagnosed were collected from the files of the Oral Pathology Laboratory of Federal University of Rio Grande do Norte, Natal, RN, Brazil, and entered in a standardized form for later comparisons. Clini-cal features obtained from the patient records and microscope slides were reviewed according to the 1992 World Health Organization classification. A total 156 epithelial odontogenic tumor were reported. Of these, all of them were benign. Ameloblastoma was the most frequent type (85.9 %), followed by adenomatoid odontogenic tumor (10.9 %) and calcifying epithelial odontogenic tumor (3.2 %). The mean age of the patients was 38 years, with a wide range (11­80 years). The posterior region of mandible was the anatomic site most frequently affected by this disease, and no significant differences were found between sexes in the diagnosis of odontogenic tumors. A marked geographic variation in the relative incidences of various epithelial odontogenic tumors was found. It was particularly notable in ameloblastomas and adenomatoid odontogenic tumors, with the incidences observed in the present study being similar, sometimes different to earlier studies in others parts of the world.

El objetivo fue determinar la distribución de los tumores odontogénicos epiteliales diagnosticados histológicamente en un período de 41 años en una población brasileña según edad, sexo y la zona afectada y comparar estos datos con estudios anteriores de otros países. Los datos de los tumores odontogénicos epiteliales diagnosticados fueron obtenidos de los archivos del Laboratorio de Patología Oral de la Universidad Federal de Rio Grande do Norte, Natal, RN, Brasil, e introducidos en un formulario estandarizado para comparaciones futuras. Las características clínicas obtenidas a partir de los registros de los pacientes y los portaobjetos de microscopio fueron revisados de acuerdo a la clasificación de la Organización Mundial de la Salud 1992. Se informó de un total de 156 tumores epiteliales odontogénicas. De estos, todos eran benignos. Ameloblastoma fue el tipo más frecuente (85,9 %), seguido por el tumor odontogénico adenomatoide (10,9 %) y el tumor odontogénico epitelial calcificante (3,2 %). La edad media de los pacientes fue de 38 años, con un rango amplio (11­80 años). La región posterior de la mandíbula era el sitio anatómico más afectado por esta enfermedad, y no se encontraron diferencias significativas entre sexos en el diagnóstico de los tumores odontogénicos. Se encontró una marcada variación geográfica en las incidencias relativas de diversos tumores odontogénicos epiteliales. Fue particularmente notable en ameloblastomas y tumores odontogénicos adenomatoide, con las incidencias observadas en este estudio siendo a veces similares, y a veces diferentes de los estudios anteriores en otras partes del mundo.

Tumor odontogénico adenomatoide en la mandíbula de una niña de 11 años de edad / Adenomatoid odontogenic tumor in the jaw of an 11-year-old girl

Presentar un caso de tumor odontogénico adenomatoide y realizar consideraciones relativas a su diagnóstico y prevención. Caso clínico: una paciente de 11 años de edad presentaba intenso dolor y deformación facial a nivel mandibular. El diagnóstico anatomopatológico de certeza fue tumor odontogénico adenomatoide. Conclusiones: el tumor odontogénico adenomatoide es un tumor benigno de los maxilares, frecuentemente asociado a una pieza dentaria retenida. Sus dimensiones pueden ser importantes, lo cual compromete las estructuras vecinas y su funcionalidad. Se enfatiza la importancia del diagnóstico oportuno de parte del médico pediatra, del odontólogo pediatra y del cirujano bucomaxilofacial...

Tumor odontogénico adenomatoide: presentación característica de un tumor infrecuente; revisión bibliográfica y presentación de un caso clínico / Adenomatoid odontogenic tumor: characteristic presentation of an unusual tumor; review of the literature and report of a case

El tumor odontogénico adenomatoide (TOA) es una neoplasia benigna epitelial de origen odontogénico que se manifiesta con mayor predisposición en el sextante anterior del maxilar superior, aunque puede presentarse en otras localizaciones. Su nombre refleja el rasgo histológico característico de estructuras parecidas a conductos entremezclados con todo el componente epitelial, dando a la lesión un aspecto glandular o adenomatoso. Sigue patrones clínicos y radiográficos característicos. Dado que la lesión no es agresiva biológicamente y requiere de tratamiento conservador, es de extrema importancia su identificación y diferenciación de otras lesiones, especialmente del ameloblastoma...

Tumor odontogénico adenomatoide. Reporte de un caso y revisión de la literatura / Adenomatoid odontogenic tumor. Case report and literature review

El tumor odontogénico adenomatoide es una neoplasia de tipo benigno hamartomatosa de origen odontogénico, se presenta en pacientes jóvenes, siendo el género femenino y la región maxilar los más afectados, de crecimiento lento, asintomáticos, se relacionan a órganos dentarios no erupcionados principalmente el canino, clínicamente se clasifica como: folicular, extrafolicular y periférico, el tratamiento para esta lesión es la enucleación y curetaje de la zona afectada sin observarse recidiva.

Adenomatoid odontogenic tumor is a hamartomous benign neoplasia of odontogenic origin. It appears mostly in young patients and females, the maxillary region being the most affected. It is a slow-growing, asymptomatic lesion. It is related to non-erupted teeth, mainly canines. Lesions of this type can be clinically classified as a follicular, extra follicular and peripheral lesions. Treatment for these lesions is enucleation and curettage of affected area. No recurrence has been observed.

Tumor odontogênico adenomatoide mimetizando um cisto radicular / Adenomatoid odontogenic tumour mimetizing a radicular cyst

O tumor odontogênico adenomatoide (TOA) foi considerado como uma entidade clínica distinta, em 1969, por Philipsen e Birn. Trata-se de um tumor odontogênico, de caráter totalmente benigno, assintomático, de crescimento lento e raramente atingindo tamanho maior que 3 cm. Acomete, preferencialmente, a região anterior dos ossos gnáticos, principalmente a maxila, ocorrendo duas vezes mais no gênero feminino, sendo incomum em pacientes maiores que 20 anos. O objetivo deste trabalho é relatar um caso clínico atípico de tumor odontogênico adenomatoide em região anterior de mandíbula, mimetizando cisto radicular, acometendo um paciente de 45 anos, do gênero masculino, tratado com enucleação cirúrgica. O paciente encontra-se atualmente em proservação, não apresentando sinais clínicos e imaginológicos de recidiva. No presente artigo, os aspectos clínicos, radiográficos e histológicos do tumor odontogênico adenomatoide serão discutidos assim como o tratamento recomendado... (AU)

Adenomatoid Odontogenic Tumor (AOT) was so classified as a new tumor in 1969 by Philipsen and Birn. This odontogenic tumor is benign, asymptomatic, has a slow growing and rarely reach a size greater than 3 cm. AOT usually occurs in anterior jaw bones, affects females twice more than males and is unusual in patients older than 20 years-old. The aim of this study is to report an atipic case of AOT in the anterior mandible mimetizing a radicular cyst, affecting a 45 years-old male patient, who was treated by surgical enucleation. The patient has been followed-up and has no clinical and imaging signs of recurrence. In this paper, adenomatoid odontogenic tumor's clinical, radiographic and histological aspects will be discussed, as well the recommended treatment... (AU)

Tumor odontogénico adenomatoide: reporte de un caso y revisión de la literatura / Adenomatoid odontogenic tumor: report of a case and review of the literature

El Tumor Odontogénico Adenomatoide (TOA) es una lesión tumoral benigna de origen odontogénico de la que se conocen 3 variantes clínicas: folicular (70.8 por ciento), extrafolicular (26.9 por ciento) y periférica (2.3 por ciento), todas ellas con un mismo patrón histopatológico. La literatura mundial acepta que la mayoría de estas lesiones se diagnostican en la segunda década de la vida, se presentan con el doble defrecuencia en el género femenino, se ubican generalmente en maxilar superior y asociadas, en su variante folicular, con un canino no erupcionado.En los estudios radiográficos el TOA puede presentar características similares a lesiones como el Quiste Dentígero, el Tumor OdontogénicoQuístico Calcificante (Quiste de Gorlin) y el Tumor Odontogénico Epitelial Calcificante (Tumor de Pindborg), entre otros, de los que debe hacerse el diagnóstico diferencial. En este trabajo se presenta un caso clínico de TOA folicular con una localización poco habitual y se realiza una extensa revisión de la literatura mundial...

Estudo imuno-histoquímico da presença de miofibroblastos e da expressão do fator transformador de crescimento-beta1, interferon gama, mataloproteinase de matriz 13 e indutor de metaloproteinases de matriz em lesões odontogênicas epiteliais / Immunohistochemical study of the presence of myofibroblasts and the expression of transforming growth factor-beta1, interferon gamma, mataloproteinase matrix 13 and matrix metalloproteinase inducer in odontogenic epithelial lesions

Os miofibroblastos são células que apresentam um fenótipo híbrido exibindo características morfológicas de fibroblastos e de células musculares lisas, sendo a aquisição de tal fenótipo denominada diferenciação, passando então a expressar a a-SMA, a qual é importante na identificação dessas células. Estudos têm sugerido que os miofibrobíastos apresentam relação com a agressividade de diversas lesões e que o seu processo de diferenciação estaria relacionado à expressão do TGF-pl e do IFN-y atuando, respectivamente, no estímulo e na inibição dessa diferenciação. O objetivo deste trabalho foi investigar o papel dos miofibroblastos em lesões odontogênicas epiteliais, relacionando-os à agressividade das lesões e analisar por meio da imuno-histoquímica. a expressão do TGF-pl e IFN-y no processo de diferenciação, além da análise da MMP-13 que é ativada por miofibroblastos e do indutor de metaloproteinases de matriz (EMMPRIN) como precursor desta MMP. A amostra foi constituída por 20 ameloblastomas sólidos, 10 ameloblastomas unicfsticos, 20 ceratocistos odontogênicos e 20 tumores odontogênícos adenomatóides. Para a avaliação dos miofibroblastos, foram quantificadas as células imunorreativas ao anticorpo a-SMA presentes no tecido conjuntivo, próximo ao tecido epitelial. As expressões de TGF-pl, IFN-y, MMP-13 e EMMPRIN, foram avaliadas no componente epitelial e no conjuntivo, estabelecendo-se o percentual de imunorreatividade e atribuindo-se escores de 0 a 4. A análise dos miofibroblastos evidenciou maior concentração nos ameloblastomas sólidos (média de 30,55), seguido pelos ceratocistos odontogênicos (22,50), ameloblastomas unicísticos (20,80) e tumores odontogênicos adenomatóides (19,15) com valor de p= 0,001. Não foi encontrada correlação significativa entre TGF-pl e IFN-y no processo de diferenciação dos miofibroblastos, bem como na relação entre a quantidade de miofibroblastos e a expressão da MMP-13. Constatou-se, correlação estatística entre MMP-13 e TGF-pi (r= 0,087; p= 0,011) além de significante correlação entre MMP-13 e IFN-y (r=0,348; p=0,003). Entre EMMPRÍN e MMP-13 verificou-se significância (r= 0,474; p<0,001) assim como entre EMMPRIN e IFN-y (r=0,393; p=0,001). A maior quantidade de miofibroblastos evidenciada nos ameloblastomas sólidos, ceratocistos odontogênicos e ameloblastomas unicísticos sugere que estas células podem ser um dos fatores responsáveis para um comportamento biológico mais agressivo destas lesões, embora a população de miofibroblastos não tenha apresentado correlação com TGF- -pi, IFN-y ,MMP-13 e EMMPRIN. Quanto a correlação evidenciada entre MMP-13 e TGF-pl, isto pode sugerir um papel indutor do TGF-pl para a expressão da MMP-13, assim como os resultados deste estudo reforçam a relação bem estabelecida do EMMPRIN como indutor da MMP-13. Constatou-se também relação entre EMMPRIN e IFN-y assim como entre MMP-13 e IFN-y sugerindo, dessa forma, um sinergismo na ação anti-fibrótica desses marcadores.

Myofibroblasts are cells that exhibit a hybrid phenotype, sharing the morphoíogical characteristics of fibroblasts and smooth muscle cells, which is acquired during a process called differentiation. These cells then start to express a-SMA, a marker that can be used for their identification. Studies suggest that myofibroblasts are related to the aggressiveness of different tumors and that TGF-pl and IFN-y play a role in myofibroblast differentiation, stimulating or inhibiting this differentiation, respectively. The objective of this study was to investigate the role of myofibroblasts in epithelial odontogenic tumors, correlating the presence of these cells with the aggressiveness of the tumor. Immunohistochemistry was used to evaluate the expression of TGF-pl and IFN-y in myofibroblast differentiation, as well as the expression of MMP-13, which is activated by myofibroblasts, and of EMMPRIN (extracellular matrix metalloproteinase inducer) as a precursor of this MMP. The sample consisted of 20 solid ameloblastomas, 10 unicystic ameloblastomas, 20 odontogenic keratocysts, and 20 adenomatoid odontogenic tumors. For evaluation of myofibroblasts, anti-a-SMA-immunoreactive cells were quantified in connective tissue close to the epithelium. Immunoexpression of TGF-pl, IFN-y, MMP-13 and EMMPRIN was evaluaíed in the epithelial and connective tissue components, attributing scores of 0 to 4. The results showed a higher concentration of myofibroblasts in solid ameloblastomas (mean of 30.55), followed by odontogenic keratocysts (22.50), unicystic ameloblastomas (20.80), and adenomatoid odontogenic tumors (19.15) (p=0.00). No significant correlation between TGF-pl and IFN-y was observed during the process of myofibroblast differentiation. There was also no correlation between the quantity of myofibroblasts and MMP-13 expression. Significant correlations were found between MMP-13 and TGF-pi (r=0.087; p=0.01 1), between MMP-13 and ÍFN-y (r=0.348; p=0.003), as well as between EMMPRIN and MMP-13 (r=0.474; /xO.001) and between EMMPRIN and IFN-y (r=0.393; p=0.00). The higher quantity of myofibroblasts observed in solid ameloblastomas, odontogenic keratocysts and unicystic ameloblastomas suggests that these cells are one of the factors responsible for the more aggressive biological behavior of these tumors, although the myofibroblast population was not correlated with TGF-01, IFN-y, MMP-13 or EMMPRIN. The correlation between MMP-13 and TGF-pl suggests that the latter induces the expression of this metalloproteinase. The present results also support the well-established role of EMMPRIN as an inducer of MMP-13. Furthermore, the relationship between EMMPRIN and IFN-y and between MMP-13 and IFN-y suggests synergism in the antifibrotic effect of these markers.

Tumor odontogênico adenomatóide em mandíbula / Tumor odontógeno adenomatoide de la mandíbula / Adenomatoid odontogenic tumor in mandible

El tumor odontógeno adenomatoide es una lesión relativamente infrecuente que afecta principalmente a las mujeres durante la segunda década de vida, porque su sitio predilecto es la región anterior de la mandíbula, con una lesión por lo general asociada con la corona del diente. Se reporta un caso de tumor odontógeno adenomatoide en la región anterior de la mandíbula junto con sus resultados clínicos, radiológicos e histológicos así como su tratamiento quirúrgico(AU)

Adenomatoid odontogenic tumor is a relatively uncommon lesion, which affects mainly individuals of the female during the second decade due, showing as a site of predilection for the anterior region of the maxilla presenting lesion usually associated with the crown of a tooth incluso. Os authors report a case of an adenomatoid odontogenic tumor in the anterior region of mandible, together with their clinical, radiographic and histological and its surgical treatment(AU)

Tumor odontogênico adenomatóide é uma lesão relativamente incomum, que acomete preferencialmente indivíduos do sexo feminino durante a segunda década de vida. Exibe como sítio de predileção a região anterior da maxila, é geralmente associado à coroa de um dente incluso. Este trabalho tem o objetivo de apresentar um caso clínico de tumor odontogênico adenomatóide. Este se apresenta localizado em região anterior da mandíbula. Pretende-se ainda abordar suas características clínicas, radiográficas e histológicas, além do tratamento cirúrgico conservador de eleição(AU)

Tumor odontogénico adenomatoide en maxilar: reporte de un caso y revisiónde la literatura / Adenomatoid odontogenic tumor in maxilla: a report case and review of the literature

El tumor odontogénico adenomatoide es una neoplasia benigna según la nueva clasificación del 2005 sobre tumores odontogénicos. Es una lesión muchas veces de crecimiento lento pero progresivo y no invasivo. Este reporte describe una paciente de 17 años, sexo femenino, con un tumor odontogénico adenomatoide del subtipo folicular en la región maxilar anterior comprometiendo al canino maxilar izquierdo. Además se realiza una revisión para los profesionales de la salud sobre aspectos diagnósticos y manejo según los hallazgos más recientes en esta patología.

Adenomatoid odontogenic tumor is a benign neoplasm in the new classification of odontogenic tumors of 2005. This lesion is often slow growing but progressive and noninvasive. This report describes a 17-year old female patient with an adenomatoid odontogenic tumor follicular subtype in the anterior maxillary region compromising the left maxillary canine. This article also provides a refresher for the health professionals on its diagnosis and management according to recent findings in this pathology.

Tumor odontógeno adenomatoide en región mandibular / Adenomatoid odontogenic tumor in mandibular region

El tumor odontogénico adenomatoide es un tumor poco frecuente derivado del epitelio odontontogénico, que contiene estructuras canaliculares con modificaciones inductivas de intensidad variable en el tejido conjuntivo. Es una lesión de crecimiento lento y poco invasiva pero que se puede asemejar a otras lesiones odontógenas de mayor agresividad como el quiste dentígero y el ameloblastoma entre otros. Su localización clásica (área de caninos superiores) nos orienta al diagnóstico y su patrón histológico ductiforme es muy propio de este tumor. Otros tumores que se encuentran dentro de este grupo son el fibroma ameloblástico, el odontoameloblastoma, el quiste odontógeno calcificante y los odontomas compuesto y complejo. Este grupo de lesiones puede o no tener formaciones de tejido duro dental dentro de ellos. Por esta razón, se presenta un paciente con este tipo de tumor, al que se le realizó estudio histopatológico, se revisó la literatura acerca de este tumor odontogénico benigno y sus características clínicas, radiográficas, tratamiento, así como los diagnósticos diferenciales que se deben tener en cuenta(AU)

The adenomatoid odontogenic tumor is an uncommon neoplasm derivative of the odontogenic epithelium containing canalicular structures with inductor modifications of variable intensity in the conjunctival tissue. It is a slow growth lesion and no much invasive but that may to be similar to other odontogenic lesions more aggressive including the dentigerous cyst and the ameloblastoma among others. Its classical location (upper canine area) guides us to diagnosis and its duct histological pattern is very typical of this tumor. Other tumors included in this group are the ameloblastic fibroma, the ameloblastic odontoma, the calcified odontogenic cyst and composed and complex odontomas. This group of lesions may or not to have formations of hard tissue inside. Thus, authors present the case of a patient presenting with this type of tumor making a histopathology study, a literature review on this benign odontogenic tumor and its clinical radiographic features, treatment, as well as the differential diagnoses to be into account(AU)

Tumor odontogênico adenomatóide associado a cisto dentígero: relato de um caso incomum / Adenomatoid odontogenic tumour associated with dentigerous cyst: unusual case report

O tumor odontogênico adenomatóide é uma lesão relativamente incomum, que acomete preferencialmente indivíduos do sexo feminino durante a segunda década de vida, exibindo como sítio de predileção a região anterior da maxila. A lesão geralmente está associada à coroa de um dente incluso, comumente o canino. Neste trabalho é relatado o caso de um tumor odontogênico adenomatóide associado a cisto dentígero ocorrendo na região maxilar esquerda, em paciente do sexo feminino com 13 anos de idade, discutindo-se, ainda, as características clínicas, radiográficas, histopatológicas e terapêuticas do caso.

The adenomatoid odontogenic tumor is a relatively uncommon lesion which mainly affects females in their second decade of life, exhibiting predilection for the anterior region of the maxilla. The lesion is usually associated with the crown of an enclosed tooth, most commonly the maxillary canine. In this paper we present a case of adenomatoid odontogenic tumor associated with a dentigerous cyst affecting the left maxillary region in a 13-year-old female. The authors also discuss clinical, radiographic, histopathologic and therapeutic features of the case.

Análise imuno-histoquímica das citoqueratinas em ameloblastoma e tumor odontogênico adenomatóide / Immunohistochemical analysis of cytokeratins in ameloblastoma and adenomatoid odontogenic tumor

OBJETIVO: O presente trabalho teve por objetivo traçar o perfil das citoqueratinas (CKs) 7, 8, 10, 13, 14, 18 e 19 em ameloblastomas e tumor odontogênico adenomatóide (TOA) visando contribuir para o entendimento da histogênese desses tumores e somar com os resultados já relatados na literatura. MATERIAL E MÉTODO: do arquivo do Laboratório de Anatomia Patológica do Departamento de Odontologia da Universidade Federal do Rio Grande do Norte (UFRN) foi selecionada uma amostra com dez casos de ameloblastomas e oito de TOA para o estudo imuno-histoquímico, utilizando-se anticorpos anti-CKs pelo método da estreptoavidina-biotina. RESULTADOS: Observou-se que nos ameloblastomas a CK 14 esteve presente em todos os casos, enquanto a CK 19 foi observada nas células periféricas (oito casos) e nas centrais (cinco casos). Para os TOA, observou-se imunopositividade para a CK 14 em todos os casos, enquanto a CK 19 esteve marcada predominantemente nas células ductais (seis casos). CONCLUSÃO: As citoqueratinas são expressas de forma variada nos ameloblastomas e nos TOA, os quais preservam CK típicas do germe dental em estágios avançados do desenvolvimento, confirmando sua origem exclusiva a partir do epitélio odontogênico e não se evidenciando CK características do epitélio escamoso.

OBJECTIVES: The aim of the present study was to describe the immunohistochemical expression of cytokeratins (CKs) 7, 8, 10,13, 14, 18 and 19 in the epithelial components of ameloblastomas and adenomatoid odontogenic tumor (AOT). The results were compared and histogenesis discussed. MATERIAL AND METHOD: Specimens of ten ameloblastomas and eight adenomatoid odontogenic tumors were examined by immunohistochemistry using streptavidin-biotin-peroxidase complex method and anti-CKs antibody. The sample was obtained from Department of Oral Pathology, Federal University of Rio Grande do Norte. RESULTS: Immunohistochemical reactivity for CK14 was detected in all cases of ameloblastomas, and the expression of CK19 was diffusely present in peripheral cells (eight cases) and in central cells of five ameloblastomas. In AOTs, immunopositivity for CK14 was detected in all cases, whereas CK 19 was predominantly expressed in ductal cells (six cases). CONCLUSION: The CKs was expressed by several forms in ameloblastomas and AOTs, that have shown typical CKs of dental germ suggesting that these tumors have odontogenic epitheilial differentiation, whereas it has not evinced proper CKs of squamous epithelial.

Tumor odontogenico adenomatoide: Reporte de un caso y revisión de la literatura

El Tumor Odontogéncio Adenomatoide es una lesión clasificada por la OMS dentro de los tumores odontogénicos con participación del ectomesénquima, ya que puede contener, además del epitelio, tejido calcificado en su interior (1). Es una lesión de crecimiento lento y poco invasiva pero que se puede asemejar a otras lesiones odontógenas de mayor agresividad como el quiste dentígero y el ameloblastoma entre otros. Su localización clásica (área de caninos superiores) nos orienta al diagnóstico y su patrón histológico ductiforme es muy propio de este tumor (1). Se hace una revisión de la literatura acerca de este tumor odontogénico benigno, sus características clínicas, radiográficas, tratamiento, así como los diagnósticos diferenciales que se deben tener en cuenta, y se reporta un caso.

Resumo O tumor Odontogéncio Adenomatoide é um ferimento classificado pelo OMS dentro dos tumores odontogénicos com participação de ectomesénquima, desde que pode conter, além ao epitelio, o tejido calcificado no seu interior(1). É um ferimento invasivo pequeno do crescimento lento e, mas aquele pode serás semelhou-se a outros ferimentos dos odontógenos de um agressividade maior como quisto e o ameloblastoma dentígero entre outro. Sua posição clássica (área de superior canine) orienta-nos ao diagnóstico e seu teste padrão do histológico do ductiforme são possuem muito deste tumor (1). Uma revisão acontece com a literatura sobre este odontogénico benigno tumor, suas características clínicas, radiográficas, tratamento, os diferenciais dos diagnósticos que são devidos considerar, e um caso é relatado.

Summary The Odontogenic Adenomatoid Tumour is clasifyed for the WHO as an odontogénic neoplasm with connective tissue formation, so it can contain hard tissue inside It presents as a slow growing mass and it is not much invasive but it can be similar to other more invasive lesions as the folicular cyst , ameloblastoma and others. It´s seen more frecuently in the uper cuspid area and this finding helps us in the diagnosis, and the histologic findings as duct formations is very caracteristic. In this work we made a literature revision about the clinical, radiografic and histologic findins and treatment as the diferential diagnosis and we report one case.